相较于骨科其他领域，寰枢椎领域研究的文献发表数量相对较少，我们在Pubmed上以“atlantoaxial”为检索词进行检索发现：2023年关于寰枢椎的文章共238篇，除去个案、肿瘤、兽医、教学论文、信件及不相关领域论文，总计有97篇文献纳入本次文献盘点。本次文献盘点不仅关注外科治疗，还关注基础研究、影像学研究、3D打印、罕见病或全身系统性综合征合并的寰枢椎不稳、寰枢椎脱位。上述文献中位于JCR分区Q1区的文章也仅有15篇；Q2区文献总计34篇；另外48篇位于Q3区及以下。具体文章类型包括临床论著、基础研究、系统评价等多种类型。具体涉及的关键词见下图（图1）。

在97篇文献中，国人发表文章为49篇，占50.51%，位列首位。并列第二位的是日本学者和印度学者，均为10篇（10.3%）。排在第三位的是美国学者，发表了5篇（5.15%）。2023年发表两篇以上文献的国家分布见下图。

按杂志分类，World Neurosurgery和Frontiers in Surgery发表杂志数量位列前两位，分别发表了1篇和6篇论文。而Spine Journal、Neurospine、Global Spine Journal、Operative Neurosurgery、Acta Neurochirurgica、Journal Of Orthopaedic Surgery And Research，总计6本杂志均各发表了4篇论文。而脊柱外科医生较为关注的J Bone Joint Surg Am、Spine、European Spine Journal、J Neurosurg Spine等杂志也均有寰枢椎相关文献发表。具体见下图（图3，仅部分列出发表1篇文献的杂志）。

2、按导致寰枢椎疾患的疾病种类分类

在本次盘点的97篇文献中，有51篇文献可确认导致寰枢椎不稳、脱位的原因，对我们明确寰枢椎领域研究的疾病种类有很大的帮助。其中合并类风湿性关节炎有11篇，其次是寰枢椎骨折（1篇）以及颅底凹陷（9篇）。具体致病因素见下图（图4）。

3、按研究领域分类

我们将97篇文献分为手术治疗相关和非手术治疗相关两大类，由于受篇幅所限，我们将主要对手术治疗部分的文献进行重点盘点。全身系统综合征合并的寰枢关节脱位/不稳，由于多数文章以case report的形式发表，在以往的盘点中未予以重视，本次盘点我们将单独予以总结。

寰枢椎领域手术治疗相关文献

本次盘点总计有54篇文献与手术治疗直接相关。其中后路手术相关的有22篇，前路手术相关7篇，未明确说明前后路者（综合性）9篇，涉及术中导航及3D打印技术总计7篇，寰枢椎术后翻修手术1篇，具体分布情况见下图（图5）。其中不乏发表在J Bone Joint Surg Am， Spine Journal，Spine，European Spine Journal，J Neurosurg Spine等脊柱类顶级期刊上的文章，提示通过手术解决实际临床问题仍然是各研究团队主要关注的方向。我们对其中部分重点文献进行盘点。

1寰枢椎前路手术相关文献

针对前路经口松解难复性寰枢椎脱位的技术问题，中山大学孙逸仙纪念医院艾福志教授团队和南部战区总医院夏虹教授团队在Spine杂志上共同发表了《A Novel Stepwise Technique for Safe and Effective Transoral Release of Irreducible Atlantoaxial Dislocation: A Retrospective Study of 201 Cases》，采取难度逐级增加的（Stepwise Technique）前路松解技术治疗难复性寰枢椎脱位，显著降低了前路经口手术的并发症（该研究中总的并发症发生率4.5%），为单纯后路手术无法实现有效复位的患者提供了一种新的治疗思路。

南部战区总医院尹庆水教授团队对在Int Orthop上发表了《Treatment of irreducible atlantoaxial dislocation by bony deformity osteotomy, remodeling, releasing, and plate fixating through transoral approach》，采用前路经口畸形截骨、重塑、松解以及钛板内固定技术，治疗难复性寰枢椎脱位，取得了满意的效果。该研究提出，除软组织外，骨性结构的遮挡也是影响复位的重要因素。上述前路经口松解技术是治疗存在骨性遮挡的难复性寰枢椎脱位和/或颅底凹陷疾病的有效方法。该团队另一篇有关前路经口松解、侧块关节间融合器撑开、前路U形钉固定技术治疗儿童不可复性寰枢椎脱位的论文，《A novel surgical management for pediatric patients with irreducible atlantoaxial dislocation: Transoral intra-articular cage distraction and fusion with C-JAWS staple fixation》也发表在本年度的Frontier Surg杂志上。

针对枕颈部“三明治畸形”（寰椎枕化同时合并颈2-3分割不全）合并寰枢椎脱位的临床特点，北京大学第三医院王圣林、李危石教授团队在Acta Neurochir上发表《Strategies to avoid internal carotid artery injury in "sandwich" atlantoaxial dislocation patients during surgery》，根据颈内动脉和寰椎侧块之间的位置关系，提出一种描述颈内动脉走行的分型系统。同时指出此类畸形患者在前路经口松解手术时要特别注意避免损伤过度内聚的颈内动脉。

2寰枢椎后路手术相关文献

2023年有多篇文献采用后路寰枢侧块关节融合技术治疗多种寰枢椎疾患，取得了显著的治疗效果。上海长征医院倪斌教授团队在World Neurosurg杂志上发表《Sagittal Reconstruction of the Atlantoaxial Lateral Mass Complex with an Intra-Articular Cage Fusion Technique for Degenerative Atlantoaxial Instability》，在后路手术中采用保留颈2神经根的技术显露寰枢侧块关节并植入融合器，重建寰枢侧块关节的矢状面曲度，对退变性寰枢椎脱位取得了满意的治疗效果。

同时该团队发表的另一篇文章《Posterior reduction and intra-articular cage fusion with a C2 nerve root preservation technique was a promising treatment of posterior AAD secondary to os odontoideum》，采取类似的技术对游离齿状突导致的寰枢椎脱位也取得了满意的治疗效果。首都医科大学宣武医院陈赞教授团队在Neurospine杂志上发表《Intra-articular Distraction Versus Decompression to Treat Basilar Invagination Without Atlantoaxial Dislocation: A Retrospective Cohort Study of 54 Patients》，认为对于B型颅底凹陷患者，尤其是同时合并寰枕畸形的B型颅底凹陷患者，后路侧块关节内撑开、固定以及悬梁臂复位技术可显著恢复齿状突高度。与单纯枕大孔减压技术相比，上述方法可取得更为满意的临床疗效和影像学改善。

后路寰枢侧块关节融合技术的推出也为真正意义上的寰枢椎微创技术的发展提供了可能性。美国学者Aaron Gelinne等在Neurosurg Focus杂志上发表了《Minimally invasive modification of the Goel-Harms atlantoaxial fusion technique: a case series and illustrative guide》，介绍了该微创寰枢椎融合技术的5例应用经验。该技术首先通过经皮逐级软组织扩张套管到达寰枢侧块关节并植入融合器；之后在术中导航的指引下在皮肤表面另作经皮切口置入寰椎侧块螺钉和枢椎峡部螺钉/椎弓根螺钉；最后在筋膜下穿入连接棒与螺钉尾端相连并最终锁紧。与传统技术相比，该技术在术中出血量方面展现了显著的优势，而在症状改善以及其他评价指标方面，两组病例疗效相当。

针对复杂寰枢椎畸形特别是寰枕融合（ assimilated C1）导致寰椎侧块螺钉置入困难的患者，印度学者Singh DK在Asian Spine J 上发表《C2 Superior Facetal Osteotomy: A Novel Technique in Complex Craniovertebral Junction Surgery for C1 Lateral Mass Screw Placement》，术中通过切除部分枢椎上关节突尖部以更好的显露寰椎侧块螺钉进钉点，为复杂寰枢椎畸形患者置入寰椎侧块螺钉提供了一种安全有效的方法。

3寰枢椎手术安全性相关文献

随着寰枢椎手术的广泛开展，寰枢椎术后的翻修成为一个必然面临的问题。南部战区总医院马向阳教授团队在Spine杂志上发表了《Surgical Failure and Revision Strategy for Atlantoaxial Dislocation: A retrospective study of 109 Cases》。作者通过对109例寰枢椎术后翻修病例的回顾性分析，将翻修的原因分为初次手术后未复位未融合、未复位但已融合、复位但未融合三种,其中第一种是最常见的翻修原因。针对不同的原因采取不同的翻修策略，最终89例患者获得解剖复位，86例随访时获得骨性融合。作者指出，为保证治疗效果，翻修手术应尽可能实现满意的复位、妥善的固定以及有效融合。

对于复杂寰枢椎畸形的患者，术中导航技术的应用有助于提高螺钉置入的安全性。德国学者Haemmerli J等在Spine J上发表了《Comparison of intraoperative CT- and cone beam CT-based spinal navigation for the treatment of atlantoaxial instability》，比较术中CT导航和锥形束CT导航两种导航技术在寰枢椎后路螺钉置入的安全性方面的差异。结果发现两种导航技术螺钉置入的准确度分别达到97.7%和98.9%，提示两种导航技术均可达到安全、满意的效果。但相对于传统导航技术，锥形束CT导航技术手术的时间明显缩短。

特定类型寰枢椎脱位的手术治疗

针对退变性寰枢椎不稳定导致的颈脊髓病，北京大学第三医院王超教授团队在Eur Spine J上发表了《Myelopathy resulting from degenerative atlantoaxial subluxation》，通过对4例患者退变性寰枢椎不稳定导致的颈脊髓病患者2年以上随访结果的总结指出，不同于其他原因导致的寰枢椎不稳定，退变性寰枢椎不稳定更多的表现为前向移位的同时合并垂直移位，尽量实现解剖复位是此类患者的最佳治疗选择。

针对“三明治畸形（寰椎枕化同时合并颈2-3分割不全）”导致的寰枢椎脱位，北京大学第三医院骨科王圣林教授团队发表了系列文章。除上文提到的一篇文章外，该团队在J Bone Joint Surg Am杂志上发表了《Clinical and Surgical Characteristics of Patients with Atlantoaxial Dislocation in the Setting of Sandwich Fusion: A Case-Control Analysis of Over 500 Patients with Mid-Term to Long-Term Follow-up》。文章采取回顾性病例对照的研究方式，通过对超过500例患者临床的总结，作者发现，不同于其他原因导致的寰枢椎脱位，“三明治畸形”导致的寰枢椎脱位患者具有发病年龄早、后组颅神经症状发生率高、术前颈脊髓病症状重、术后神经功能改善率低、更可能合并颅底凹陷和Chiari畸形以及手术治疗困难等特点。而之后该团队又在Spine J上发表了《Overstrain on the longitudinal band of the cruciform ligament during flexion in the setting of sandwich deformity at the craniovertebral junction: a finite element analysis》，利用有限元分析模型提出，“三明治畸形”导致寰枢椎脱位患者的寰椎十字韧带，特别是其纵向韧带部分，往往承受过度的应力，对解释上述临床特点提供理论支撑。

印度Goel教授提出，中央型/轴向寰枢椎脱位（CAAD）是指寰齿前间隙无显著改变，或无齿突引起的硬膜及神经受压证据的“寰枢椎脱位”患者。目前该理论存在争议。印度学者Shah A等在Neurosurg Focus上发表了《Central or axial atlantoaxial dislocation and craniovertebral junction alterations: a review of 393 patients treated over 12 years》，通过对过去12年收治的393例中央型/轴向寰枢椎脱位患者临床资料的回顾性分析，作者认为，此类寰枢椎脱位主要由寰枢椎不稳引起，单纯寰枢椎固定而无需骨性和软组织减压，即可获得满意的治疗效果。但有巴西学者通过信件的形式在Neurosurg Focus上对此发文讨论，认为上述文章中的中央型/轴向寰枢椎脱位（CAAD）同时合并有颅底凹陷、Chiari畸形、脊髓空洞、颈2、3分节不良等多种颅脊交界区异常。故单纯用后路寰枢椎固定可否同时解决上述所有问题，值得商榷。

3非手术治疗相关文献

本次盘点总计有43篇文献与非手术治疗直接相关（图8）。涉及研究领域最多的是寰枢椎疾病相关影像学研究，占21篇。紧随其后的是疾病发生的相关因素及临床特点，占1篇。而生物力学研究以及有限元分析领域，也仍然是今年的研究热点之一，总计有8篇文献涉及这方面的研究。上述文章分别发表在Orthop Surg、Spine J 、Eur Spine J、Arthritis Res Ther、World Neurosurg、Neurospine等杂志上。在此领域，有两篇发表在Spine J上的文章值得引起注意。

其中一篇是捷克学者Lodin J等发表的《Dynamics of atlantoaxial rotation related to age and sex: a cross-sectional study of 308 subjects》。作者发现，寰枢关节的旋转幅度随年龄增长逐渐下降；而相比于男性，女性随年龄增长而下降的幅度要相对慢一些。在术前制定手术计划时要考虑性别和年龄的因素。

另一篇是中国学者Tang等（初同伟教授、钟德军教授为共同责任作者）发表的《The association between unilateral high-riding vertebral artery and atlantoaxial joint morphology: a multi-slice spiral computed tomography study of 396 patients and a finite element analysis》。通过对椎动脉高跨（HRVA）患者影像数据及有限元结果的分析，作者发现单侧椎动脉高跨与侧块下沉有关，会增加侧块关节倾斜角度及侧块表面压力，加速寰枢关节退变。

随着人工智能研究的不断深入，其在医学诊断领域的应用也逐渐引起学者重视。日本学者Okita Y在Arthritis Res Ther上发表了《Automatic evaluation of atlantoaxial subluxation in rheumatoid arthritis by a deep learning model》，推出了一种基于机器深度学习模型的类风湿性关节炎患者寰枢椎不稳定的图像自动识别系统，学习后的模型诊断寰枢椎不稳的敏感性最高可达.97，特异性可达.57，具有广阔的临床应用前景。

4综合征性寰枢椎脱位

各种综合征合并的寰枢椎脱位，往往是全身疾病的局部表现。借鉴北京协和医院沈建雄教授提出的“综合征性脊柱侧凸”的提法，我们暂将此种类型的寰枢椎脱位称为“综合征性寰枢椎脱位”。由于此类病例多以个案形式进行报道，在以前的文献盘点中未予足够重视。今年有两篇有关此类疾病的系统评价及队列报告，值得引起重视。

其中一篇是有关唐氏综合征患者合并寰枢椎脱位手术治疗的系统评价文章《Surgical treatment of craniovertebral junction instability in children with Down syndrome: a systematic review》，由美国学者Isaacs AM发表在J Neurosurg Pediatr杂志上。文章总计纳入38项研究，共有169例唐氏综合征合并寰枢椎脱位的患者接受手术治疗。后路手术是主要的手术方法，仅有6%的此类患者需要接受前路手术。手术并发症发生率36%，死亡3%。由于病例数较少，有关此类疾患的评估方法、具体手术策略以及不同手术方式的长期临床疗效，还有待进一步深入研究。

另一篇文章是由陕西省人民医院骨科Wu X等发表在Int Orthop上的《Prevalence and radiographic features of atlantoaxial dislocation in adult patients with Kashin-Beck disease》。作者通过在Kashin-Beck disease（KBD，即大骨节病）流行地区的筛查发现，39/267例（14.6%）KBD患者可通过颈椎动力位X线检查诊断为寰枢椎脱位，其中34例为可复性，5例为难复性。影像学表现主要为齿突发育不良以及寰枢关节的退变性改变。作者推测KBD患者青少年期间齿状突软骨生长板的破坏是导致寰枢椎脱位的主要原因。2023年发表的其他类型综合征导致的寰枢椎脱位包括先天性脊椎骨骺发育不良（spondyloepiphyseal dysplasia congenita）、代谢性皮肤松弛（metabolic cutis laxa）、先天性脊椎骨骺发育不良（spondyloepiphyseal dysplasia congenita）、马凡综合征（Marfan syndrome）、附着点相关性关节炎（enthesitis-related arthritis）、先天性全身性脂肪营养不良综合征（congenital generalized lipodystrophy）等。由于该类疾病往往累及全身多系统，因此在治疗时常需要多学科之间的密切合作。

展望

总之，2023年寰枢椎领域相关文章仍呈现持续增多的趋势，且有相当数量的文献发表在脊柱类顶级期刊中，提示文章的质量和影响力较前有较大提高。但从文章类型看仍以技术类文献为主，研究设计也多为回顾性研究以及病例系列研究，真正的前瞻性多中心研究还未见报道，同时在一些重要概念的认定、治疗方式的选择等方面还存在很大争议。可喜的是我国同道在寰枢椎领域发表的文章数量一直占据前列，同时国内在寰枢椎治疗领域已经开展了一些前瞻性多中心的研究项目。相信未来这些研究成果将为寰枢椎领域治疗方式的选择提供更高质量的证据支持，并提高我国在国际脊柱外科研究领域的地位。

作者介绍

王圣林

北京大学第三医院骨科主任医师、颅椎专业组长，副教授、博士研究生导师。

学术任职：

颈椎外科研究学会（CSRS）亚太区分会正式会员及Committee（委员）；CSRS中国分会正式会员及Committee（委员）；CSRS北美区分会通讯会员；AO Spine 讲师；中国康复医学会骨与关节康复专业委员会枕颈外科与康复学组副主任委员；中国医药教育协会骨科专业委员会常委；中国医师协会骨科医师分会颈椎学组委员兼脊柱功能重建学组委员。

国内期刊《中华医学杂志》《北京大学学报（医学版）》《中国脊柱脊髓杂志》《中华临床医师杂志》杂志审稿人；国际期刊Spine， Spine Journal， American Journal of Neuroradiology（AJNR），Global Spine Journal等杂志审稿人。

获奖包括：

北京大学“杰出青年医师” 、“首都百佳青年医师” 、“北医三院青年科学家”、 “北医三院优秀青年医师”等。

科研成绩：主持上颈椎及寰枢关节疾患的系列研究，发表上颈椎论文30多篇；参与译著《罗斯曼-西蒙尼脊柱外科学-第六版》、《脊柱外科技术》、《脊柱手术失败》、《创伤骨科学》等；主持国自然基金面上项目、北京自然基金项目、首都卫生发展科研。获得国家发明专利3项、实用新型专利5项。

李想

首都医科大学附属北京友谊医院骨科中心脊柱外科主任医师、副教授、硕士研究生导师。

学术任职：

AO Spine国际fellow；CAOS-NASS国际fellow；中华医学会骨科学分会微创学组青年委员；中国康复医学会脊柱脊髓专业委员会脊柱微创学组委员；中国康复医学会颈椎病专业委员会基础学组常委。

获奖情况：

参与的“脊柱脊髓损伤治疗康复与修复的系列研究”，获得2018年中国康复医学会科学技术奖二等奖。

科研成绩：

主要关注脊柱微创技术，特别是双通道脊柱内镜技术治疗腰椎退变性疾病；以及脊柱脊髓损伤早期外科及综合康复治疗等方面的研究。目前以第一作者或通讯作者发表论文21篇，其中SCI论文5篇。参编参译《骨科学原理与实践》、《脊柱外科治疗原则》、《脊柱康复医学》、《脊柱经皮微创技术》、《脊柱动态重建技术》等专著。主持省部级课题1项，首都卫生发展科研专项基金课题1项，北京市医管局科研培育计划1项，其他局级课题3项。

作者：王圣林李想

单位：北京大学第三医院

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